１９０８（明治４１）年、現社名と同じ島原鉄道として設立。１９１３（大正２）年に諫早〜島原湊（現、南島原）間４２．３ｋｍが開業し、さらに１９４３（昭和１８）年に口之津鉄道を吸収合併し、諫早〜加津佐間７８．５ｋｍとなった。
雲仙普賢岳の噴火により島原外港〜深江間が大きな被害を受けるが、高架化などを実施して復旧。しかし、乗客減には歯止めがかからず、２００８（平成２０）年３月３１日をもって、通称・南目線のうち島原外港〜加津佐間３５．３ｋｍが廃止。当該区間は、赤字の約８割を占めているほどであった。
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